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面頰部皮樣囊腫伴皮瘺1例報(bào)道

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作者:吳平凡,吳堅(jiān),陳林林,南昌大學(xué)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科

 

皮樣囊腫為胚胎發(fā)育時(shí)遺留于組織中的上皮細(xì)胞發(fā)展而形成,屬于發(fā)育性囊腫,可發(fā)生于人體各個(gè)部位,特別是在胚胎組織發(fā)生融合的地方,口底為口腔最常見(jiàn)的部位,其它部位不多見(jiàn),特別是不因繼發(fā)感染而形成瘺管者更少有報(bào)道。本文報(bào)道了我院2014年收治的1例頰部皮樣囊腫伴皮瘺的病例,并對(duì)其診斷、鑒別診斷、治療及發(fā)生原因進(jìn)行探討。

 

1.病例報(bào)告

患者,女,13歲,因右頰部包塊伴皮膚瘺道13年而入院?;颊叱錾鷷r(shí)發(fā)現(xiàn)右頰部長(zhǎng)包塊,無(wú)不適,逐漸增大,生長(zhǎng)緩慢,伴右頰部皮膚有一瘺口,有時(shí)有黃色豆渣樣物流出。我院門診以“右頰部包塊伴皮瘺”收治入院。

 

臨床檢查:雙側(cè)顏面對(duì)稱,右側(cè)頰部皮膚無(wú)隆起,右側(cè)口角后方約1 cm可見(jiàn)有一瘺口(圖1)。右頰部第一前磨牙咬合線處黏膜下可捫及一大小約1.5 cm×1.5 cm圓形包塊,表面黏膜正常,邊界清楚,質(zhì)地中等略韌,活動(dòng),無(wú)壓痛,擠壓頰部包塊瘺口無(wú)分泌物流出。完善術(shù)前檢查后于全麻下行“右頰部皮樣囊腫切除術(shù)+右頰部皮膚瘺口、瘺管切除術(shù)”,術(shù)中先切除皮膚瘺口,追蹤瘺管,于口內(nèi)切開(kāi)頰黏膜順瘺管完整摘除包塊,包塊包膜完整,與周圍組織無(wú)粘連(圖2)。


 面頰部皮樣囊腫伴皮瘺1例報(bào)道

面頰部皮樣囊腫伴皮瘺1例報(bào)道


術(shù)后標(biāo)本送病理,鏡下所見(jiàn):囊壁為角化的復(fù)層鱗狀上皮襯里,囊腔內(nèi)為排列成層的角化物質(zhì),纖維性囊壁內(nèi)可見(jiàn)皮膚附件(圖3)。病理報(bào)告:右頰部皮樣囊腫合并瘺管形成。

 

面頰部皮樣囊腫伴皮瘺1例報(bào)道


2.討論

皮樣囊腫屬于胚胎發(fā)育時(shí)多功能上皮殘留產(chǎn)生的先天性疾病,是錯(cuò)構(gòu)瘤的一種,雖然分布廣泛,但主要位于胚胎裂隙融合處,大多數(shù)報(bào)道都位于人體中線部位??谇徊亢冒l(fā)于口底正中,多單發(fā),通常認(rèn)為是胚胎發(fā)育時(shí)下頜骨、舌骨鰓弓在中線融合時(shí)原始上皮碎片或殘留內(nèi)陷引起的。

 

本病例中皮樣囊腫位于頰部咬合線水平,筆者認(rèn)為系面部發(fā)育時(shí)上下頜突在融合時(shí)被埋入的上皮剩余或上皮碎片增生發(fā)育而成。皮樣囊腫可發(fā)生于任何年齡,主要好發(fā)于15~35歲,無(wú)性別差異,但也有文獻(xiàn)報(bào)道男性好發(fā)??谇话l(fā)生占全身皮樣囊腫1.6%,以口底為好發(fā)部位,表現(xiàn)為無(wú)痛性緩慢增長(zhǎng)的包塊,不易被發(fā)現(xiàn),有時(shí)直到影響咀嚼、說(shuō)話甚至呼吸才被注意到。而位于頦下區(qū)時(shí)易被誤認(rèn)“雙下巴”而漏診。

 

本例報(bào)道中,患者因右頰部瘺口時(shí)有黃色豆渣樣分泌物流出而發(fā)現(xiàn)頰部包塊,此亦為該疾病的臨床特征之一。對(duì)于皮樣囊腫的診斷應(yīng)該排除各種發(fā)育性的、瘤樣、感染性及創(chuàng)傷性的病損。彩超、頭顱CT或MRI等無(wú)創(chuàng)檢查,可了解病變的囊實(shí)性、準(zhǔn)確部位、范圍及與周圍組織的解剖關(guān)系等。囊腫內(nèi)毛發(fā)的強(qiáng)回聲團(tuán)塊及聲影是皮樣囊腫的超聲特征性表現(xiàn),但尚不具備顯示除毛發(fā)外其它皮膚附屬結(jié)構(gòu)的能力,皮樣囊腫應(yīng)與其他口腔囊腫相鑒別,如表皮樣囊腫、囊性水瘤、神經(jīng)纖維瘤。同時(shí),還要與脂肪瘤、血管瘤及畸胎瘤相鑒別。術(shù)中可見(jiàn)與囊腫相連的瘺管從頰部黏膜下一直到口角部皮膚,瘺口開(kāi)口于口角后方皮膚。

 

患者家屬述患兒出生時(shí)頰部就有一瘺口,否認(rèn)頰部有外傷及手術(shù)史,因此瘺管應(yīng)該是和囊腫一并先天形成的。如為先天形成,筆者認(rèn)為與面頰部的胚胎發(fā)育有密切關(guān)系。胚胎發(fā)育第七周時(shí),由第一鰓弓發(fā)育過(guò)程中形成的上頜突與下頜突側(cè)方融合形成面頰部,如果融合不良,則可產(chǎn)生面橫裂、耳前瘺管及附耳等先天性畸形;如果融合時(shí)表面的上皮未能全部退化,殘留上皮組織在出生后異常增殖、囊性變,即可形成上皮性囊腫及瘺管。

 

本例患者頰部囊腫及瘺管在頰部咬合線水平處,符合這一論斷。手術(shù)切除是最佳治療方法,一般極少?gòu)?fù)發(fā)。雖然皮樣囊腫為先天性良性病變,但也有報(bào)道惡變?yōu)轺[狀細(xì)胞癌。Al-Rayyan在其研究中提出了皮樣囊腫惡變的高危人群為年齡超過(guò)45歲,特別是近期生長(zhǎng)迅速或腫物直徑超過(guò)10 cm,因此應(yīng)發(fā)現(xiàn)后盡早手術(shù)切除。

 

來(lái)源:口腔頜面外科雜志



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